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患者女性，67岁，因“中上腹不适数周”就诊我院。既往史无特殊。查体未发现明显异常。胃镜检查示：非萎缩性胃炎。上腹部MRI示：胰腺尾部T1W稍低、压脂T2W稍高信号影，增强扫描动脉期明显强化，延迟扫描强化程度减弱，范围约1.5 cm×1.1 cm，考虑神经内分泌肿瘤可能。为进一步诊断，我们进行了超声内镜引导下细针穿刺抽吸（EUS-FNA）术，术中见胰腺尾部一不均质回声占位灶，以低回声改变为主，内部可见少许条索状中高回声灶，截面大小约1.4cm×1.2 cm，质地偏软，弹性超声显像以黄绿色调为主，夹杂有小范围红色及蓝色调。超声造影显示动脉期病灶有不均匀增强效应，而静脉期消退较快。应用22G穿刺针穿刺2针，湿抽法，接5 ml负压，吸出适量组织条及组织液，标本中含血较多，予送检。病理结果：细胞涂片及液基细胞学检查为阴性，组织病理见灶性圆形肿瘤细胞，细胞无明显异型，免疫组化显示：SMA（部分+），CK（-），Syn（-），CgA（-），CD56（-），Ki67（3%+），SSTR2（灶+），CD34（血管+），CD20（B细胞+），CAM5.2（-），Bcl-2（部分+），Calponin（-），Caldesmon（-），Desmin（-），INI-1（+），病理诊断考虑为血管球瘤。
综合上述检查，患者诊断为胰腺血管球瘤。
A：MRI显示胰腺病灶；B：EUS显示病灶；C：多普勒下病灶表现；D：弹性超声下显示病灶；E：病灶细针穿刺；F：获取的组织标本
组织病理表现：A：HE染色；B、C、D、E、F分别为SMA、Syn、CgA、Ki67、Desmin免疫组化染色
血管球瘤是一种起源于血管周围球体细胞的少见肿瘤，大多数为良性病变，少数为恶性。其好发于指(趾)甲下部位，手掌、腕、前臂和足部的真皮层。然而，血管球瘤也偶尔可发生于胃、小肠、肺等少见区域。
胰腺血管球瘤极为罕见，据查阅，目前全球仅报道两例，我国尚未见报道。胰腺血管球瘤最早于2002年由澳大利亚学者报道，其在一位17岁白人女性胰腺颈体部发现一直径约5 cm占位灶，经手术切除后，病理证实为胰腺血管球瘤。2020年，日本学者报道了一例胰头占位累及肠系膜上静脉的患者，其初始经EUS-FNA诊断为神经内分泌肿瘤，手术切除后确诊为具有一定恶性倾向的胰腺血管球瘤。腹腔内血管球瘤常被误诊为神经内分泌肿瘤或间质瘤，因此应注意行鉴别诊断，免疫组化可在其中发挥重要作用。
血管球瘤可分为三种组织类型：固有球瘤、球血管瘤、球血管肌瘤。血管球瘤的瘤细胞在细胞形态上表现为圆形或类圆形，其免疫组化SMA、MSA、vimentin等指标阳性，而CgA、Syn、S100阴性。本病例在细胞形态上符合血管球瘤表现，未见明显核异型，免疫组化SMA阳性，神经内分泌肿瘤的相关免疫组化指标阴性，故支持良性血管球瘤诊断，但因尚缺乏肿瘤整体组织标本的病理检查，目前还难以进一步分型。EUS诊断中，我们发现此例胰腺血管球瘤在EUS扫查下，呈边界清晰的类圆形表现，且超声造影下呈高增强效应，类似神经内分泌肿瘤，但其内部回声欠均匀，弹性超声显像下呈不均质软组织表现，组织硬度低于多数神经内分泌肿瘤，超声造影下呈不均匀的高增强，有别于实性神经内分泌肿瘤的均匀高增强，这些也许有助于区分胰腺血管球瘤与神经内分泌肿瘤。
总之，本病例展示了一例罕见的胰腺血管球瘤诊断过程，尤其是提供了其EUS-FNA相关的较为完整资料，为日后临床工作针对类似胰腺占位的诊断提供参考。
作者：上海第六人民医院 陈达凡 宛新建
来源：宜山论镜
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